胰十二指肠动脉瘤（pancreaticoduodenal artery aneurysms，PDAA）在临床上是非常罕见，仅占内脏动脉瘤的2%[1]。PDAA的早期无明显临床表现，多在腹部CT意外发现，或者动脉瘤破裂出血而发现，破裂后可表现为腹膜后血肿，肠道出血等，PDAA一旦破裂其病死率可达到40%[2-3]。有研究[4]报道，腹腔干动脉狭窄与PDAA存在因果关系，约50%的PDAA患者合并有腹腔干动脉狭窄，而目前对于PDAA合并腹腔干动脉狭窄的治疗无明确的诊疗规范。笔者回顾性分析6例PDAA合并腹腔干动脉狭窄的患者，讨论PDAA并腹腔干动脉狭窄的治疗时机及方式的选择。
1 资料与方法
1.1 一般资料
回顾2016年6月—2018年6月，共收治6例PDAA患者，其中5例为男性，1例为女性；年龄42～81岁，平均年龄59.8岁；4例患者因急性腹痛、恶心呕吐、贫血貌入院，行增强CT检查提示PDAA破裂出血、腹膜后血肿，2例患者行CT检查时偶然发现，无症状；3例患者吸烟，1例长期饮酒。伴随疾病：2例患者合并高血压，1例有糖尿病，2例合并冠心病，1例伴有脑梗塞，1例合并肝癌。患者基本资料见表1。
表1 患者资料
Figure 1 Data of the patients
病例 年龄（岁）性别 症状 腹腔干动脉狭窄或闭塞 动脉瘤部位 瘤体大小（mm）类型 破裂181 男 腹痛 狭窄/正中弓状韧带压迫 胰十二指肠下前动脉 13 假性 是255 男 腹痛 狭窄/正中弓状韧带压迫 胰十二指肠下后动脉 12 假性 是357 男 无 闭塞/不明 胰十二指肠下前动脉 18 假性 否442 男 腹痛 狭窄/正中弓状韧带压迫 胰十二指肠下后动脉 8 真性 是566 女 腹痛 狭窄/动脉硬化 胰十二指肠下后动脉 16 假性 是658 男 无 狭窄/正中弓状韧带压迫 胰十二指肠下后动脉 21 真性 否
1.2 CT表现
所有患者均行CT增强检查，6例患者腹腔干动脉与肠系膜上动脉之间可见丰富侧支，所有患者胰十二指肠动脉增粗，动脉瘤成囊状或梭形膨大，4例CT有造影剂外溢征象及腹膜后血肿，提示动脉瘤破裂出血（图1）。4例存在正中弓状韧带压迫，CT横断面表现为腹腔干动脉起始部狭窄，矢状位像示腹腔干动脉前壁向下凹陷呈钩形（图1），1例表现起始部动脉硬化斑块并狭窄，1例表现腹腔干动脉起始部闭塞。4例腹腔动脉狭窄后轻度扩张，无扩张2例。
1.3 治疗方法
手术均在介入手术室于局麻下进行。取右侧腹股沟，以Seldinger技术穿刺股总动脉并植入6 F血管鞘，使用RH导管（COOK，USA）分别选入腹腔干动脉及肠系膜上动脉内，造影观察腹腔干动脉有无狭窄和闭塞，以及PDAA的位置、大小、形态、造影剂外溢等情况；使用微导管系统（TERUMO，Japan）超选进入载瘤动脉远端选用微弹簧圈栓塞（COOK，TORNADO）依次栓塞瘤体远端动脉、瘤体及瘤体近端动脉，再次造影观察瘤体显影，造影剂有无外溢等情况。所有患者腹腔干动脉狭窄均未处理。
图1 患者影像学表现 A：可见腹膜后血肿，胰腺前方可见不规则造影剂强化；B：腹腔干动脉起始部明显狭窄
Figure 1 Imaging manifestations of the patients A:Presence of retroperitoneal hematoma,and irregular contrast agent enhancement in the front of the pancreas; B:Evident stenosis at the origin of the celiac axis
1.4 随访
所有患者术后定期进行随访，分别在术后3、6个月及1年，以后每年随访1次，随访内容为患者有无肠管及内脏缺血相关症状（慢性腹痛、恶心呕吐、消瘦、慢性胰腺炎等）CTA复查栓塞后PDAA直径变化，动脉瘤有无复发等。
1.5 统计学处理
使用SPSS19.0统计软件分析，数据采用均数±标准差（
±s）进行表示。
2 结 果
2.1 患者手术相关指标
6例PDAA，4例破裂性PDAA表现腹痛、恶心呕吐、腹膜后血肿、失血性贫血和低血压等，术前血红蛋白为（61±13.7）g/L，5例患者有腹腔干动脉狭窄，狭窄率68%～92%，平均81%，1例完全闭塞。动脉瘤瘤体大小8～21 mm，平均14.6 mm；2例为真性动脉瘤，4例为假性动脉瘤，4例位于胰十二指肠下后动脉，2例位于胰十二指肠下前动脉。
2.2 手术结果及术后情况
所有患者均顺利完成手术治疗，围术期无死亡者。6例患者均行动脉瘤弹簧圈栓塞术，4例动脉瘤破裂行急诊手术，2例择期手术，均成功实施栓塞术，手术技术成功率100%；5例患者通过肠系膜上动脉途径栓塞，1例患者经腹腔干动脉途径栓塞；4例动脉瘤破裂患者术后出血停止，腹痛立即缓解（图2），经过输血等治疗后血红蛋白恢复正常。手术时间 60～110 min，平均（76.7±13.5）min；所有患者住院期间无严重并发症发生，患者住院时间7～13 d，平均（10±2.3）d。
图2 术中造影 A：动脉瘤位于胰十二指肠下前动脉可见造影剂外溢；B：动脉瘤弹簧圈栓塞后出血停止，未见动脉瘤显影
Figure 2 Intraoperative angiography A:Aneurysm in the anterior inferior pancreaticoduodenal artery evidenced by the contrast agent leakage; B:Stop of the bleeding after embolization coil occlusion,with disappearance of the aneurysm
2.3 术后随访情况
术后定期电话随访及每3～6个月复查CTA，以评估内脏缺血表现及动脉瘤复发情况。术后随访时间 9～15个月，平均随访12个月。术后随访显示：1例患者因突发心脏病死亡，其余患者栓塞后动脉缩小或消失，腹膜后血肿缩小，无动脉瘤复发，无慢性腹痛、消瘦等内脏缺血表现（表2）。
表2 患者治疗及随访情况
Table 2 Treatment and follow-up data of the patients
病例 动脉瘤治疗 腹腔干动脉狭窄治疗 症状缓解 随访时间（月）动脉瘤复发 内脏缺血1弹簧圈栓塞 无 立即 12 否 无2弹簧圈栓塞 无 立即 13 否 无3弹簧圈栓塞 无 — 11 否 无4弹簧圈栓塞 无 立即 15 否 无5弹簧圈栓塞 无 立即 12 否 无6弹簧圈栓塞 无 — 9 否 无
3 讨 论
PDAA早期往往无明显临床症状，多在检查中偶然发现，一旦发生破裂出血会出现剧烈腹痛，腹膜后血肿，低血容量休克等，临床上很多患者误诊为胰腺炎、肿瘤出血等[5]。约60%的PDAA因破裂后首次就诊[6]，PDAA一旦发生破裂的病死率非常高[7]。一般对于内脏动脉瘤直径＞2 cm是外科干预的指征[8-9]，Shukla等[10]统计了261例内脏动脉瘤患者发现PDAA更容易破裂，破裂直径更小。也有研究[6,11]发现，PDAA的大小与破裂风险无明显关系。从本组资料可以看出，4例破裂动脉瘤直径小于未破裂动脉瘤，其中有3例为假性动脉瘤，考虑PDAA多为假性动脉瘤，更容易破裂，因此，PDAA一经发现，应积极治疗。
有研究[12]发现约一半的PDAA常常伴有腹腔干动脉狭窄，两者存在因果关系。由于腹腔干动脉不断的狭窄导致血流的减少，因与肠系膜上动脉之间存在胰腺周围丰富的侧支循环，很少发生缺血，这些小的胰周动脉慢性持续的血流增加导致局部动脉高压，进而引起动脉壁的变薄及扩张导致动脉瘤的发生，Sutton和Lawton于1973年，首次描述这个发病机制[13]。Song等[14]将腹腔动脉狭窄的侧支交通分为3种类型：胰十二指肠动脉弓型、胰背动脉型和肝内型，其中第一种类型最多见，因此，腹腔干动脉狭窄往往多发胰十二指肠动脉。导致腹腔干动脉狭窄的原因较多，其中动脉硬化和正中弓状韧带压迫最为多见，Lipshutz于1917年首次提出正中弓韧带的解剖结构[15]，正中弓韧带是连接左右膈肌脚，一般位于第12胸椎水平，位于主动脉裂口前方，约10%～24%的个体的正中弓状韧带位置靠下，这样造成腹腔干动脉近端的狭窄。病例1、2、4和6因为正中弓状韧带压迫导致，病例5因动脉硬化导致，而病例3腹腔干动脉闭塞，原因不明。
PDAA伴腹腔干动脉狭窄的治疗的主要有开放手术和腔内治疗，前者包括：动脉瘤结扎切除、动脉转流、正中弓韧带松解；后者包括：动脉瘤栓塞；腹腔干动脉支架重建。开放手术解除压迫是治疗正中弓状韧带压迫标准术式，同时兼顾动脉瘤切除和血流重建，但有更高的围手术期病死率，尤其高龄患者不能耐受手术[16-17]。腔内治疗最大优势在于微创，动脉瘤的腔内栓塞术是治疗动脉瘤安全有效的方法；而对于腹腔干动脉狭窄腔内治疗主要方法是球囊扩张和支架植入，但由于长期受压，术后容易出现血栓闭塞和支架断裂[18]。在本组的6例中，因为术前无慢性内脏缺血表现，栓塞后仍有侧支循环进入腹腔干动脉，因此术中未行腹腔干动脉的重建，术后在短期的随访过程中未见动脉瘤的复发，未出现内脏的慢性缺血表现这与许多文献[19-20]报道一致。但有些学者[13]主张同期或分期重建腹腔干动脉避免动脉瘤的复发及内脏缺血。目前对于腹腔干动脉狭窄合并PDAA患者，是否处理腹腔干动脉狭窄，以及何时处理，目前没有达成一致。笔者认为：是否腹腔干动脉狭窄，取决于临床表现，腹腔干动脉狭窄程度、侧支循环情况。
PDAA临床表现多样，容易误诊，其破裂风险极高，一经发现应早期干预治疗。而腹腔干动脉狭窄是否需要治疗目前仍存在正争议，根据本组有限的病例及短期随访，PDAA合并腔干动脉狭窄单独行动脉瘤栓塞治疗是安全有效的，腹腔干动脉狭窄未经处理并未出现内脏缺血表现，也没有增加动脉瘤复发的风险。但是，本文仅为少量病例的回顾性研究，仍需进一步的大量病例及长期随访研究。
[1] Hasegawa T,Seiji K,Ota H,et al.Rapid Development of New Aneurysms in the Adjacent Pancreatic Arcade Arteries after Urgent Embolization of Pancreaticoduodenal Artery Aneurysms in Cases with Celiac Stenosis[J].J Vasc Interv Radiol,2018,29（9）:1306-1308.doi:10.1016/j.jvir.2018.04.003.
[2] Lee PC,Rhee RY,Gordon RY,et al.Management of splenic artery aneurysms:the signi ficance of portal and essential hypertension[J].J Am Coll Surg,1999,189（5）:483-490.
[3] Peyrottes A,Mariage D,Baqué P,et al.Pancreaticoduodenal artery aneurysms due to median arcuate ligament syndrome:what we need to know[J].Surg Radiol Anat,2018,40（4）:401-405.doi:10.1007/s00276-017-1950-8.
[4] Chivot C,Rebibo L,Robert B,et al.Ruptured Pancreaticoduodenal Artery Aneurysms Associated with Celiac Stenosis Caused by the Median Arcuate Ligament:A Poorly Known Etiology of Acute Abdominal Pain[J].Eur J Vasc Endovasc Surg,2016,51（2）:295-301.doi:10.1016/j.ejvs.2015.10.025.
[5] Murata A,Amaya K,Mochizuki K,et al.Superior Mesenteric Artery-Pancreaticoduodenal Arcade Bypass Grafting for Repair of Inferior Pancreaticoduodenal Artery Aneurysm with Celiac Axis Occlusion[J].Ann Vasc Dis,2018,11（1）:153-157.doi:10.3400/avd.cr.17-00113.
[6] Moore E,Mathews MR,Minion DJ,et al.Surgical management of peripancreatc arterial aneurysms[J].J Vasc Surg,2004,40（2）:247-253.doi:10.1016/j.jvs.2004.03.045.
[7] Habre J,Bernard JL,Bereder JM,et al.Rupture of a pancreaticoduodenal artery aneurysm with median arcuate ligament syndrome:report of a case[J].Ann Chir,2005,130（3）:178-180.doi:10.1016/j.anchir.2004.12.019.
[8] Ruhnke H,Kröncke TJ.Visceral Artery Aneurysms and Pseudoaneurysms:Retrospective Analysis of Interventional Endovascular Therapy of 43 Aneurysms[J].Rofo,2017,189（7）:632-639.doi:10.1055/s-0043-107239.
[9] 常青,胡海地,陈喆,等.脾动脉瘤的诊断和治疗[J].中国普通外科杂志,2009,18（6）:605-608.Chang Q,Hu HD,Chen Z,et al.Diagnosis and management of splenic artery aneurysms[J].Chinese Journal of General Surgery,2009,18（6）:605-608.
[10] Shukla AJ,Eid R,Fish L,et al.Contemporary outcomes of intact and ruptured visceral artery aneurysms[J].J Vasc Surg,2015,61（6）:1442-1447.doi:10.1016/j.jvs.2015.01.005.
[11] Guijt M,van Delden OM,Koedam NA,et al.Rupture of true aneurysms of the pancreaticoduodenal arcade:treatment with transcatheter arterial embolization[J].Cardiovasc Intervent Radiol,2004,27（2）:166-168.
[12] Tien YW,Kao HL,Wang HP.Celiac artery stenting:a new strategy for patients with pancreaticoduodenal artery aneurysm associated with stenosis of the celiac artery[J].J Gastroenterol,2004,39（1）:81-85.doi:10.1007/s00535-003-1251-3.
[13] Nishiyama A,Hoshina K,Hosaka A,et al.Treatment Strategies for a Pancreaticoduodenal Artery Aneurysm with or without a Celiac Trunk Occlusive Lesion [J].Ann Vasc Dis,2013,6（4）:725-729.doi:10.3400/avd.oa.13-00072.
[14] Song SY,Chung JW,Kwon JW,et al.Collateral pathways in patients with celiac axis stenosis:angiographic-spiral CT correlation[J].Radiographics,2002,22（4）:881-893.doi:10.1148/radiographics.22.4.g02jl13881.
[15] Sgroi MD,Kabutey NK,Krishnam M,et al.Pancreaticoduodenal artery aneurysms secondary to median arcuate ligament syndrome may not need celiac artery revascularization or ligament release[J].Ann Vasc Surg,2015,29（1）:122.doi:10.1016/j.avsg.2014.05.020.
[16] Coll DP,Ierardi R,Kerstein MD,et al.Aneurysms of the pancreaticoduodenal arteries:a change in management[J].Ann Vasc Surg,1998,12（3）:286-291.doi:10.1007/s100169900155.
[17] 孙凯，胡何节.腔内修复术在复杂型肾下腹主动脉瘤中的应用[J].中国普通外科杂志,2015,24（12）:1658-1663.doi:10.3978/j.issn.1005-6947.2015.12.004.Sun K,Hu HJ.Endovascular repair for complex infrarenal abdominal aortic aneurysm[J].Chinese Journal of General Surgery,2015,24（12）:1658-1663.doi:10.3978/j.issn.1005-6947.2015.12.004.
[18] Takeuchi Y,Morikage N,Samura M,et al.Treatment Options for Celiac Stenosis and Pancreaticoduodenal Artery Aneurysms[J].Ann Vasc Surg,2017,41:281.doi:10.1016/j.avsg.2016.10.036.
[19] De Santis F,Bruni A,Da Ros V,et al.Multiple Pancreatoduodenal Artery Arcade Aneurysms Associated with Celiac Axis Root Segmental Stenosis Presenting as Aneurysm Rupture[J].Ann Vasc Surg,2015,29（8）:1657.doi:10.1016/j.avsg.2015.05.020.
[20] Degheili JA,El Chediak A,Dergham MYR,et al.Pancreaticoduodenal Artery Aneurysm Associated with Celiac Trunk Stenosis:Case Illustration and Literature Review[J].Case Rep Radiol,2017,2017:6989673.doi:10.1155/2017/6989673.
